要旨
腟縦隔は稀なミュラー奇形であり,性交障害,月経困難症,原発性無月経,不妊症を伴うことがある. 本報告では,15歳で満期妊娠し,分娩時に両側膣および鏡視下手術により初めて診断がついた膣縦隔の1例を紹介する. 中隔形成術は分娩第2期に施行された。 母子ともに経過は良好であり,健康な状態で退院となった. 半年後,超音波検査,子宮卵管造影検査,子宮鏡検査を施行したが,他に関連する異常は認められなかった
1. はじめに
胚発生における生殖器の複雑な発達には、細胞の分化、移動、融合、管状化などの一連の事象が含まれる。
米国生殖医学会は、臨床症状および治療後の胎児の予後に基づいて、女性の生殖器異常を6つのカテゴリーに分類しています。
膣の近位3分の2はミュラー管の融合から形成され、遠位3分の1は尿路性器洞から発生します。 ミュラー管遠位端の尿路性器洞から発生した2つの固形突起である洞膣球は、子宮膣管の尾端で増殖し、固い膣板となる。 そして、この膣板の中心細胞がアポトーシスすることによって下部膣の内腔が形成され、頭側方向に伸展する。 子宮内胎児期20週までに完全な管腔化が起こる。
ここ数十年の画像診断技術の進歩により、0.001~10%といわれるミュラー管異常の診断が容易になりました。 これらの異常の1つは横膣中隔で、ミュラー管と尿路性器洞の間の垂直方向の融合障害であり、常染色体劣性遺伝との関連が指摘されている ……。
縦膣中隔は、一般的に中隔子宮や子宮柔突起などの子宮の異常に関連しています。 膣を分割する中隔は、部分的であっても完全であってもよい。 臨床的にはタンポン挿入困難、タンポン装着にもかかわらず持続する出血、あるいは性交疼痛症として現れることがある。
治療には中隔の完全な除去が必要です。 膀胱や直腸の病変を起こさないように注意しながら、切除するのが伝統的な方法です。 中隔の断片が残っていると性交障害の原因となるため、組織は完全に切除する必要がある。 中隔組織を切除し、切除した欠損部の長さに沿って両腟壁の正常腟粘膜を縫合する。 縦隔のある無症状の女性には手術は必要ない。しかし、手術を行うことで、その後の経膣分娩が確実に容易になる。 私たちの知る限り、陣痛中の膣縦隔の切除に関する過去の報告はありません。
2.症例提示
NFB、15歳の少女、妊娠1ヶ月、妊娠0ヶ月は、最終月経の日により妊娠37週で、Fundação Assistencial da Paraíba(FAP)の教育病院に入院し、それは第1期の超音波スキャンによって確証されていた。
身体検査では、患者は全身健康で、顔色は正常、水分補給は十分、無熱、無シアノ、無胃、浮腫はなく、警戒心が強く、場所と時間に気を配っていることが明らかになった。 血圧は110×70mmHg、心拍数84bpm、呼吸数18回/分、心肺聴診正常であった。 腹部は肉付きがよく、眼底高36cm、胎児は頭位であった。 胎児心拍数(FHR)は140bpm、左下腹部でモニターし、10分間に30秒ずつの収縮が3回あった。 腟式デジタル検査では、子宮頸管は4cmに拡張し、頭位、Hodge 1(すなわち骨盤入口の高さ)、左後頭部前方(LOA)位で、膜はまだ無傷であることがわかった。 膣口後方3cm付近に弾力性のある構造物が触知された。 触れても痛みはなく、膣の前壁から後壁まで伸びていた。 コリンズ鏡を挿入してさらに詳しく調べると、膣の遠位1/3に縦長の膣中隔を認めた(図1)。
患者の産科状態が良かったことから期待管理を優先させました。
陣痛は順調に進み、入院から8時間後に第2期が始まった。
第2期分娩の際、妊婦が分娩台で半身浴をしており、胎児の頭がすでに腟内にある状態で、中隔をクランプして切除し、体重3600グラム、サイズ51センチの男児の誕生に至った。 Apgarスコアは最初の1分間で9、5分間で10であった。 変形や奇形は見られなかった。 出産は合併症なく行われた。 会陰切開は不要であった。 産後出血を防ぐためにオキシトシン10IUの筋肉内注射による予防的治療が行われた。 胎盤娩出後、中隔の他端をクランプし、その後切除し、生殖管の解剖学的構造を完全に回復させた。 裂傷は検出されなかった(図2、図3、図4)。 Next, both resected bases were sutured with simple continuous sutures using plain catgut 2-0, and the patient was released to return to the ward.
The postpartum was uncomplicated and the patient was discharged on September 15, 2011. カンピナグランデ連邦大学の婦人科クリニックで経過観察を行い、出産後6ヶ月後に再評価のため3次元超音波検査、子宮卵管造影検査、子宮鏡検査を受けた。 関連する異常は見つからなかった。 当初はプロゲスチンのみの経口避妊薬を処方されていたが、授乳をやめた後、エストロゲンとプロゲステロンの複合薬に処方が変更された。 現在に至るまで再度の妊娠の希望はない。 婦人科検診では、中隔切除による膣前壁と膣後壁の瘢痕を除き、異常はなかった。 考察
まれな疾患ではあるが、膣縦隔は、膣管が完全に閉塞している場合に存在しうる原発性無月経を伴うかどうかにかかわらず、性交疼痛症、周期性骨盤痛、血便、血腫および粘膜炎をさまざまに組み合わせた場合に、鑑別診断において常に考慮されるべきものである。 骨盤内癒着や卵管損傷などの合併症(特に完全閉塞の場合)や、性交疼痛症などの不快感や心理的影響を避けるため、診断と治療は適時に行う必要があります。
本症例の重要な側面は、腟中隔が腟内端から約 3 センチの後方に位置しているという事実にあり、腟内端の前方に位置する約 46% に対して、この部位に発生するのは全体の 15 ~ 20% という珍しいケースです。
この解剖学的異常の診断が比較的遅れたことは、この症例では膣中隔が部分的であったという事実によって正当化されるかもしれません。
症状の欠如は、患者の出生前のケアでこの状態が診断されなかったという事実の一因かもしれません。 しかし、このことは、なぜ彼女が妊婦健診で一度も膣内検査を受けなかったのかという疑問を提起しています。 もし検鏡が行われていれば、中隔は確実に確認され、出産前にその切除が予定されていたはずである。
縦膣中隔を診断するための主な手段は、超音波検査、磁気共鳴画像法 (MRI)、および子宮卵管造影法です。 これらの検査は、他の関連する先天性欠損の併存を警告することに加えて、中隔の厚さと部位を確定することができるため、推奨される。
この症例では、診断が身体検査のみに基づいて行われ、出産後に要求された上記の補足検査は一切行われなかったという事実が、もうひとつの関連する側面として挙げられます。 論文では、問題の中隔が膣内の低い位置にあり、非常に詳細に観察することができ、さらなる調査なしに正確な厚さを決定することができたという事実が、これを正当化すると思われる。
縦長の膣中隔は、不妊症につながる可能性があります。
国内外の文献では、LVSのすべてのケースで手術を推奨しており、完全な中隔のケースでは早期に切除する必要があることも示唆しています。 切除は縦膣中隔の治療のために選択された方法です。しかし、直腸や膀胱への偶発的な病変を誘発しないよう注意する必要があります。 無症状のLVS女性では手術は必須ではないが、その後の正常分娩を促進するために、女性が妊娠を希望する場合は必ず手術を行うべきである。 上記の伝統的な術式に加え、別の術式も文献に報告されている。
分娩中に診断がついたことに加え、本症例では分娩が正常に進行し、分娩第2期に中隔が切除されたこともあり、子宮鏡下切除術で良好な成績が報告されている。 実際,膣縦隔の切除は経膣分娩中に行うことができるため,患者の病的状態の可能性を確実に高めるであろう帝王切開を避けることができる。 理想的には、切除は患者が妊娠する前または妊娠初期に行うべきである。しかし、本症例では中隔が比較的薄かったため、切除は簡単で、より複雑な技術は必要なかった。
我々の知る限り、本症例は分娩中に管理された膣縦隔の部分切除の唯一の報告であり、ユニークであり、その公表を正当化するものである。 さらに、ここで採用された管理形態の有効性は、患者の優れた術後状態と健康な乳児の正常な出産によって裏付けられている。
利益相反
著者は、この論文の出版に関して利益相反がないことを宣言する。
謝辞
本研究は、ブラジル、パライバ州カンピナグランデのカンピナグランデ連邦大学(UFCG)、医学レジデントプログラム、産科・婦人科で実施されました。