Phlegmonous Proctitis.痰壺性直腸炎。 A Rare Entity of the Presentation of Proctitis

概要

Phlegmonous直腸炎はまれな疾患で、1940年に初めて報告された。 今回われわれは,急性の激しい下腹部痛,テネスムス,発熱を呈した高齢女性の症例を報告する。 全腹部CT検査で直腸と直腸S状結腸に長大な周径壁肥厚を認めた. 続いて大腸内視鏡検査が行われ,直腸粘膜の著しい浮腫と発赤が認められた. 直腸組織生検を行ったところ,生検部位に多量の膿が出たため,痰唾性直腸炎と診断した

© 2018 The Author(s). 発行:S. Karger AG, Basel

はじめに

痰壺性直腸炎は珍しい疾患で、1940年にYaker 、によって初めて記載され、それ以降症例報告はなかった。 最初の症例は産後の直腸痛を抱えた女性であった。 著者は、痰性直腸炎の原因は、パラアルデヒドと石鹸浣腸による化学的刺激にあるのではないかと仮定した。 本症例は直腸擦過傷の2例目の報告である。 本症例は2例目の報告であり、この疾患に関する知識はほとんどない。 胃壁の化膿性細菌感染である痰唾性胃炎と同様に、臨床経過は急速に悪化し、高い死亡率をもたらす。

症例提示

2型糖尿病を有する68歳のタイ女性は、非アルコール性脂肪肝炎と適応障害によるものと疑われるChild-Turcotte-Pugh B肝硬変を患っていました。 現在服用している薬は,オメプラゾール20 mg/日,アスピリン81 mg/日,マルチビタミン1日2回,ラクチュロースp.r.n.,グリカジド30 mg/日である. 入院2日前に痙攣とテネスムスを伴う下腹部痛があり,12時間前から激しい下腹部痛を呈した. 数回排便を試みたが、糞便は出なかった。 興奮と悪寒を伴う発熱もあったが、他の臓器特異的な症状は認められなかった。 その後、娘に連れられて救急外来を受診した。 身体所見では、体温38.4℃、脈拍84回/分、血圧140/60mmHg、呼吸数24回/分であった。 腹部所見では,著しい腹部膨満感,正中線上の低い手術痕,腸音は正常,下腹部,特に左下腹部の随意運動を伴う中程度の圧痛を認め,肝臓,脾臓の触知はなかった. 直腸指診で粘血便を認めた. 臨床検査ではヘマトクリット27.3%,白血球数13.2×109/L,PMN92%,バンド5%,血小板数58×109/Lで,前回経過観察と同様にヘマトクリット,血小板数ともに安定していた. 電解質は広範な陰イオン代謝性アシドーシスと高乳酸血症レベル7mmol/Lを示した。 血液培養を行ったが、菌の増殖は認められなかった。 便検査ではヨード染色でEntamoeba histolyticaの栄養体を伴わない白血球が多数認められ、直腸培養も陰性であった。 全腹部CTを施行したところ,直腸に厚さ約0.9〜2.0cmの円周状の肥厚があり,周囲に中程度の脂肪網状組織を認めた(図1)。 セフトリアキソンとメトロニダゾールが静脈内投与された。 2日後に大腸内視鏡検査が施行されたが,臨床症状の著明な改善は認められなかった. 大腸内視鏡所見は直腸上部に多数の小潰瘍と滲出物を伴う重度の浮腫、紅斑粘膜で、回腸末端を含む他の結腸は正常であった(Fig. 2)。 直腸で生検を行ったところ,生検部位から多量の膿汁を認めた。 直腸組織培養を行ったところ、Escherichia coliとKlebsiella pneumoniae ESBL株菌が検出された

図1.

腹部のコンピュータ断層撮影、軸方向図(a)と冠状図(b)、直腸の円周方向の壁肥厚を示す

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Fig.1(参考)

直腸の円周方向の厚さ(b)

腹部のコンピュータ断層撮影。 2.

a 直腸に複数の潰瘍と滲出液を伴う重度の浮腫、発赤した粘膜を示す大腸内視鏡検査。

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生検標本の病理組織は、直腸のクリプト膿瘍とデブリと潰瘍で一致していた(図3). 画像所見,大腸内視鏡所見,病理組織学的所見から痰壺性直腸炎と診断した。 直腸粘膜生検による排膿とceftriaxone,metronidazoleの継続投与により,病状は徐々に改善し,解熱,腹痛は消失し,正常排便が得られるようになった. 治療3週間後の腹部CT検査では,直腸の周径壁肥厚が著明に改善した(図4)。

直腸粘膜の急性炎症と粘膜下層の好中球性膿瘍を示すHE染色(100倍)

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Fig.3のように、粘膜の急性炎症と粘膜下層の好中球性膿瘍を示し、膿瘍は直腸の粘膜下層の好中球性膿瘍を示す。 4.

抗生物質治療3週間後の腹部CT(軸位)、冠状図(b)、痰状直腸炎の顕著な改善を示す。

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Discussion

痰肛門は1940年にYakerが初めて言及した珍しい疾患であり、痰肛門の治療が必要であった。 PubMedデータベースを用いて “phlegmonous proctitis “をキーワードに書誌検索を行ったところ,”phlegmonous proctitis “は1940年に初めて言及された。

Yakerによる最初の症例報告では,陣痛時にパラアルデヒドと石鹸浣腸を使用し,産後に直腸痛と膿性便を呈した女性について記述されている。 彼はその患者を経過観察し,その後に直腸狭窄を発見した。 痰唾性直腸炎の原因は直腸粘膜の化学的刺激と傷害ではないかという仮説であった。 本症例は基礎となる臨床症状が最初の症例と全く異なっており,直腸浣腸の既往もなかった。

「痰が絡む」とは、化膿性細菌感染により消化管に腫瘤のようなものができることを意味する言葉であり、このような痰が絡む疾患を痰質性疾患と呼ぶ。 消化管の様々な部位の中で、胃壁の化膿性感染症である「糜爛性胃炎」は最もよく知られ、広く報告されている。 痰唾性胃炎の症状は非特異的であり、典型的な臨床症状は心窩部痛、嘔吐、発熱などである。 初期には非特異的な症状により診断が困難であった。 危険因子としては、食道・胃・十二指腸の生検、内視鏡的粘膜下層剥離術などの後処理、飲酒、免疫抑制、慢性胃炎、薬剤、粘膜損傷などがあげられる . しかし、痰壺性直腸炎の危険因子は不明である。 前者では直腸浣腸による化学的刺激が原因と推定されたが,本症例ではそのような浣腸歴はなかった.

腹部CT,大腸内視鏡,病理組織学的検査などを総合的に判断し,直腸痰膜炎の診断に至った。 この病態の一般的な微生物学に関するデータはない。 痰壺性胃炎では,Streptococcus属(57%)およびEnterococcus属(10%)が一般的な病原体として検出される. 本症例では,組織培養からEscherichia coliとKlebsiella pneumoniae ESBL株が検出されたが,これらの菌に感性のないceftriaxoneとmetronidazoleに良好な反応が得られたことから,これらの菌が唯一のコロニー形成菌である可能性はない. 治療後3週間の腹部CT検査では,痰の絡んだ直腸炎は著明に改善した. 原因菌はグラム陰性菌と嫌気性菌と思われる。

倫理に関する声明

この症例報告ではインフォームドコンセントを得た。

開示に関する声明

著者らは開示すべき利益相反はない。

資金源

報告すべき資金源はありません。

著者貢献

両著者が原稿執筆に参加しました。 A. Kaewdechは論文保証人である。

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    • Pubmed/Medline (NLM)
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Author Contacts

Apichat Kaewdech, MD

Division of Gastroenterology and Hepatology, Department of Internal Medicine

Faculty of Medicine, Prince of Songkla University

Kanchanavanich Road, Hat Yai, Songkhla 90110 (Thailand)

E-Mail [email protected]

Article / Publication Details

Received: March 19, 2018
Accepted: April 17, 2018
Published online: June 15, 2018
Issue release date: May – August

Number of Print Pages: 6
Number of Figures: 4
Number of Tables: 0

eISSN: 1662-0631 (Online)

追加情報についてはこちら。 https://www.karger.com/CRG

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