Phlegmonous Proctitis: A Rare Entity of the Presentation of Proctitis

Abstract

Phlegmonous proctitis is een zeldzame aandoening; het werd voor het eerst beschreven in 1940. Wij rapporteren het geval van een oudere vrouw die zich presenteerde met acute hevige pijn in de onderbuik, tenesmus, en koorts. Een computertomografie van het hele abdomen toonde een lange segment van circumferentiële wandverdikking van het rectum en rectosigmoïd colon. Colonoscopie werd vervolgens gedaan en toonde duidelijk oedemateus en erythemateus rectumslijmvlies. Toen rectale weefselbiopsie werd verricht, kwam een grote hoeveelheid pus uit op de biopsieplaats, wat leidde tot de diagnose van flegmonale proctitis.

© 2018 The Author(s). Uitgegeven door S. Karger AG, Basel

Inleiding

Phlegmonous proctitis is een ongewone aandoening; het werd voor het eerst beschreven in 1940 door Yaker , en er was geen ander case report sindsdien. Het eerste geval betrof een vrouw die postnatale rectale pijn had. De auteur veronderstelde dat de oorzaak van phlegmonous proctitis de chemische irritatie zou kunnen zijn na paraldehyde en zeep klysma’s. Dit is het tweede verslag van flegmonale proctitis. Er is weinig kennis over deze aandoening. Net als bij flegmaeuze gastritis, wat een suppuratieve bacteriële infectie van de maagwand is, is het klinisch beloop snel verslechterend en resulteert in een hoge mortaliteit .

Casuspresentatie

Een 68-jarige Thaise vrouw met diabetes type 2 had Child-Turcotte-Pugh B cirrose, vermoedelijk te wijten aan niet-alcoholische steatohepatitis en aanpassingsstoornis. Haar huidige medicatie was omeprazol 20 mg/dag, aspirine 81 mg eenmaal daags, multivitamine tweemaal daags, lactulose p.r.n., en glicazide 30 mg eenmaal daags. Zij presenteerde zich met hevige onderbuikpijn gedurende 12 uur. Twee dagen voor de opname had zij onderbuikpijn met kramp en tenesmus. Ze probeerde verschillende keren te poepen, maar er kwam geen fecaal materiaal uit. Ze was ook geagiteerd en had koorts met koude rillingen, maar er werden geen andere orgaanspecifieke symptomen waargenomen. Haar dochter bracht haar naar de spoedafdeling. Bij lichamelijk onderzoek bedroeg haar lichaamstemperatuur 38,4°C, haar polsslag 84 slagen per minuut, haar bloeddruk 140/60 mm Hg en haar ademhalingsfrequentie 24 ademhalingen per minuut. Buikonderzoek toonde een duidelijke abdominale distensie, een laag chirurgisch litteken op de middellijn, een normaal darmgeluid, en een matige gevoeligheid met vrijwillige waakzaamheid in de onderbuik, vooral in het linker onderkwadrant; lever en milt waren niet palpabel. Bij digitaal rectaal onderzoek werd slijmerige, bloederige ontlasting verkregen. Het laboratoriumonderzoek toonde een hematocriet van 27,3%, een aantal witte bloedcellen van 13,2 × 109/L, PMN 92%, band 5%, en een aantal bloedplaatjes van 58 × 109/L, en een stabiel hematocriet en aantal bloedplaatjes in vergelijking met het vorige follow-up bezoek. De elektrolyten toonden een brede anionmetabole acidose en een hyperlactatemie van 7 mmol/L. Hemocultuur werd genomen maar toonde geen groei van bacteriën. Onderzoek van de ontlasting toonde talrijke witte bloedcellen zonder trofozoiet van Entamoeba histolytica op jodiumkleuring, evenals een negatieve rectale kweek voor bacteriën. Ze onderging een computertomografie van het hele abdomen, die een lang segment van circumferentiële wandverdikking toonde, ongeveer 0,9-2,0 cm dik, waarbij het rectum betrokken was, omgeven door matige vetreticulatie (Fig. 1). Ceftriaxon en metronidazol werden intraveneus toegediend. Colonoscopie werd vervolgens 2 dagen later uitgevoerd omdat er geen significante verbetering van haar klinische toestand was. De colonoscopische bevindingen waren ernstige oedemateuze, erythemateuze mucosa met meerdere kleine ulcera en exsudatie aan de top van het rectum; de rest van het colon, inclusief het terminale ileum, waren normaal (Fig. 2). Er werd een biopsie van het rectum genomen, en er kwam een grote hoeveelheid pus uit de biopsieplaats. Er werd een rectale weefselkweek verkregen, die organismen van de stam Escherichia coli en Klebsiella pneumoniae ESBL aantoonde.

De histopathologie van de biopsiemonsters was consistent met puin en zweer met cryptusabces aan het rectum (Fig. 3). Vandaar dat de diagnose proctitis phlegmonosa werd gesteld op grond van een combinatie van haar beeldvormende en colonoscopische bevindingen en het histopathologisch rapport. Na drainage van pus door biopsie van het rectale slijmvlies, vergezeld van voortgezette behandeling met ceftriaxon en metronidazol, verbeterde haar klinische toestand geleidelijk, de koorts was verdwenen, en er was geen buikpijn meer; daarna volgde een normale stoelgang. De follow-up computertomografie van het abdomen 3 weken na de behandeling toonde een duidelijke verbetering van de circumferentiële wandverdikking ter hoogte van het rectum (Fig. 4).

Discussie

Phlegmonous proctitis is een zeldzame entiteit die voor het eerst werd vermeld in 1940 door Yaker . Wij hebben een bibliografische zoekactie uitgevoerd met behulp van de PubMed database met het trefwoord “phlegmonous proctitis”. Er was sindsdien geen ander case report; wij beschrijven hier het tweede geval van flegmonous proctitis.

Het eerste case report van Yaker beschreef een vrouw die zich presenteerde met postpartum rectale pijn en purulente feces na gebruik van paraldehyde en zeep klysma’s bij weeënpijn en na postpartum. Hij volgde de patiënte op en vond daarna een rectale strictuur. De hypothese was dat de oorzaak van phlegmonous proctitis zou kunnen liggen in de chemische irritatie en verwonding van het rectale slijmvlies. Ons geval verschilt totaal van het eerste geval wat betreft de onderliggende klinische condities, en er was geen voorgeschiedenis van rectaal klysma aanwezig in ons geval. Niettemin waren de pijn in het rectum en de onderbuik vergelijkbaar.

“Flegmaus” is een term die massa-achtige vorming van het maagdarmkanaal betekent die wordt veroorzaakt door suppuratieve bacteriële infectie. Van de verschillende plaatsen in het maagdarmkanaal is de term “flegmaeuze gastritis”, de etterende infectie van de maagwand, het meest bekend en wijd beschreven. De presentatie van flegmauze gastritis is aspecifiek; typische klinische verschijnselen zijn epigastrische pijn, braken en koorts. De diagnose is moeilijk in de beginfase door de aspecifieke manifestaties. Risicofactoren zijn onder andere post-procedures (zoals oesofagoduodenoscopie met biopsie, endoscopische submucosale resectie), alcoholgebruik, immunosuppressie, chronische gastritis, drugs, en mucosale verwondingen . De risicofactoren van flegmoneuze proctitis zijn echter onduidelijk. In het eerste geval was chemische irritatie door rectale klysma’s vermoedelijk de oorzaak van deze aandoening, maar in ons geval was er geen sprake van een klysma-geschiedenis. Wij stellen de hypothese dat de medische voorgeschiedenis van diabetes en cirrose bij onze patiënt kan hebben geleid tot een immuungecompromitteerde status en een risicofactor kan zijn geweest voor het ontwikkelen van flegmonale proctitis.

De diagnose van flegmonale proctitis werd gesteld met uitgebreide modaliteiten, waaronder computertomografie van het abdomen, colonoscopie en histopathologisch onderzoek. Er zijn geen gegevens over de gangbare microbiologie van deze aandoening. Bij flegmoneuze gastritis waren de meest voorkomende ziekteverwekkers Streptococcus spp. (57%) en Enterococcus (10%) . In ons geval waren de weefselkweken positief voor Escherichia coli en Klebsiella pneumoniae ESBL-stam; toch konden deze organismen niet de enige kolonisatie zijn aangezien de patiënte een goede reactie had op ceftriaxon en metronidazol, waarvoor deze organismen niet gevoelig zijn. De follow-up computertomografie van het abdomen 3 weken na de behandeling toonde een duidelijke verbetering van de flegmonale proctitis. De oorzakelijke organismen zijn mogelijk gramnegatieve bacteriën en anaeroben.

Statement of Ethics

Informed consent was obtained for this case report.

Disclosure Statement

De auteurs hebben geen belangenconflicten bekend te maken.

Funding Sources

Er zijn geen financieringsbronnen te melden.

Author Contributions

Beide auteurs hebben deelgenomen aan het schrijven van het manuscript. A. Kaewdech is de artikelgarant.

Author Contacts

Article / Publication Details